Посещений:
РАЗВИТИЕ СЕРДЦА

Роль Кардиальной Мезенхимы

Origin and fate of cardiac mesenchyme
Brian S. Snarr, Christine B. Kern, Andy Wessels
Developmental Dynamics Volume 237, Issue 10, Pages 2804-2819. 2008

The development of the embryonic heart is dependent upon the generation and incorporation of different mesenchymal subpopulations that derive from intra- and extra-cardiac sources, including the endocardium, epicardium, neural crest, and second heart field. Each of these populations plays a crucial role in cardiovascular development, in particular in the formation of the valvuloseptal apparatus. Notwithstanding shared mechanisms by which these cells are generated, their fate and function differ profoundly by their originating source. While most of our early insights into the origin and fate of the cardiac mesenchyme has come from experimental studies in avian model systems, recent advances in transgenic mouse technology has enhanced our ability to study these cell populations in the mammalian heart. In this article, we will review the current understanding of the role of cardiac mesenchyme in cardiac morphogenesis and discuss several new paradigms based on recent studies in the mouse


Рис.1.
 |  Early stages of heart development. A schematic cartoon depicting the characteristic early stages in heart development. Ventral views of the embryo are depicted in A1-A4. A1: Bilateral heart fields form after progenitor cells have migrated from the primitive streak. A2: Fusion of the bilateral heart fields at the midline creates a cardiac crescent. A3: Fusion of the cardiac crescent leads to the formation of the linear heart tube. A4: Disintegration of the dorsal mesocardium enables the heart tube to undergo its characteristic D-loop. B: The tubular heart at the stage depicted in A3 is suspended from the rest of the embryo by the dorsal mesocardium C: After disintegration of the dorsal mesocardium in the mid-section, the heart tube remains attached to the embryo by means of its dorsal mesocardial connections at the arterial and venous poles. D: By embryonic day (E) 8.5-9 (mouse), the respective components of the embryonic heart are still aligned in series. AVC, atrioventricular Cushions; AP, arterial pole; DM, dorsal mesocardium; Endo, endocardium; FG, foregut; LA, left atrium; LV, left ventricle; Myo, myocardium; OFTC, outflow tract cushions; RA, right atrium; RV, right ventricle.


Рис.2.
 |  The atrioventricular (AV) cushions. A,A: Scanning electron micrograph and histological section of an embryonic day (E) 10.5-11 mouse heart, show the major AV cushions. B,B: By E13, the major cushions have begun to fuse and the right and left lateral (rlAVC, llAVC) cushions are now discernible. C: This transverse section shows the AV mesenchymal complex formed by the superior and inferior AV cushions (sAVC, iAVC) with the DMP, as well as the lateral cushions which do not fuse with the complex. C: An E14.5 mouse heart showing the contributions of the different AV mesenchymal tissues from (C) to the respective valvar leaflets. D: This cartoon depicts the formation of the AV endocardial cushions. Cardiac jelly accumulates first in the dorsal and ventral aspect of the heart tube to form the major AV cushions. The lateral cushions form after the major cushions. E: Fate of the major and lateral AV cushions in the mature heart. The sAVC (yellow) contributes primarily to the aortic leaflet of the mitral valve, and the iAVC (green) contributes largely to the septal leaflet of the tricuspid valve. The rlAVC (pink) and llAVC (purple) contribute to the mural leaflets of the tricuspid and mitral valves, respectively. aoMiV, aortic leaflet of the mitral valve; asTrV, anterosuperior leaflet of the tricuspid valve; DMP, dorsal mesenchymal protrusion; Epi, epicardium; iAVC, inferior AV cushion; llAVC, left lateral AV cushion; muMiV, mural leaflet of the mitral valve; rlAVC, right lateral AV cushion; sAVC, superior AV cushion, other abbreviations as in Figure 1.


Рис.3.
 |  The mesenchymal cap on the primary atrial septum (cap) and the dorsal mesenchymal protrusion (DMP). A,B: Transverse sections of an embryonic day (E) 9.5 demonstrating the cap as a developing mesenchymal structure on the anlagen of the primary atrial septum. C,D: The mesenchymal cap located on the leading edge of the primary atrial septum at E10.5 B,D: Higher magnifications of the boxed areas in A and C, respectively. E-I: The DMP forms within the dorsal mesocardium at the venous pole of the heart. E-H: The location of the developing pulmonary vein (PuV) shifts from an initial midline position at E9.5 (E,F) to become a left-sided structure by E11 (G,H). The section in G was immunostained for MLC2a. I: Histological, immunostained for atrial myosin heavy chain (Wessels et al.,[2000]) of a human embryonic heart during the seventh week of development demonstrating the wedged position of the DMP. J: AMIRA three-dimensional (3D) reconstruction showing a dorsal view of the DMP (blue) and the other atrioventricular (AV) mesenchymal tissues E11.5 in the mouse. Note the groove within these tissues (asterisks) that marks the location of the myocardial part of the PAS (removed for reconstruction). K: The 3D reconstruction of AV mesenchymal tissues at E13. The DMP forms a wedge between the major AV cushions and forms the base of the PAS. At this stage, the atrial cap cannot be distinguished any longer from the other endocardially derived mesenchymal tissues. CAP, mesenchymal cap on the primary atrial septum; LSH, left sinus horn; PAS, primary atrial septum; PuV, pulmonary vein; RSVC, right superior vena cava, RVV, right venous valve.




Рис.4.
 |  The outflow tract (OFT) cushions. A: Two elongated cushions of cardiac jelly can be seen in the OFT at embryonic day (E) 9.5. Within these cushions we can distinguish proximal (conal cushions) and distal components (truncal ridges). B: By E12.5, the OFT cushions have been mesenchymalized and fuse to form a mesenchymal outlet septum. C: Muscularization of the conal septum (CS) produces a muscular outlet septum. D: At E15, the fused conal cushions are largely replaced by cardiomyocytes (arrowheads). The distal-most parts of the truncal ridges contribute to the formation of the semilunar valves (SLV). E: Cartoon depicting the respective mesenchymal tissues in the developing heart. Abbreviations as in previous figures.


Рис.5.
 |  The epicaridum and subepicardial mesenchyme. A: A transverse section of an embryonic day (E) 9.5 mouse embryo showing the proepicardium located ventrally of the venous component of the heart. B: Subepicardial mesenchyme accumulated at the ventriculoarterial junction of an E12 mouse heart. C: Histological section through the atrioventricular (AV) junction of an E12 mouse heart showing the development of a major coronary artery. D: This section of a human heart in the seventh week of development, stained for atrial myosin heavy chain, illustrates the relationship of the mesenchyme of the AV sulcus to the AV myocardium and AV cushion mesenchyme. E-G: This cartoon demonstrates how AV sulcus mesenchyme and AV cushion mesenchyme fuse at the lower boundary of the embryonic AV myocardium resulting in electrical insulation of atrial and ventricular myocardium.


Рис.6.
 |  Endocardially derived mesenchyme. Histological sections from Tie2-Cre\R26R mice. All sections are either eosin counterstained or immunostained for sarcomeric actin. A: A transverse section through an embryonic day (E) 13 heart showing that (virtually) all cells of the major and lateral atrioventricular (AV) cushions are Tie2-Cre positive. B: A transverse section through an E10.5 heart shows that the CAP on the primary atrial septum (PAS) is also endocardially derived. C: The panel shows a section caudal to that in B and illustrates that the dorsal mesenchymal protrusion (DMP) is not an endocardially derived structure. D: The AV mesenchymal complex at E13. Note the DMP is the only Tie2-Cre negative mesenchyme. E: Endocardially derived mesenchyme in the outflow tract (OFT) at ED10.5 shows lacZ staining in the proximal region of the OFT cushions (i.e. conal cushions). F: Transverse section of an E13 heart shows the restriction of the lacZ-positive cells to the most proximal region of the outlet septum. G,H: Oblique-transverse sections through the conal cushions at ED13 shows the compartmentalization of lacZ-positive (ENDCs) and lacZ-negative mesenchyme. AO, aortic outlet; PA, pulmonary artery; PO, pulmonary outlet; CAP, mesenchymal cap on the primary atrial septum.


Рис.7.
 |  Neural crest-derived mesenchyme. Histological sections from Wnt1-Cre\R26R mice. Sections are eosin counterstained or immunohistostained for MF20, unless otherwise indicated. A: At embryonic day (E) 11, extensive colonization of the outflow tract (OFT) cushions by cardiac neural crest derived cells (CNDCs) can be seen. B: Higher magnification of the boxed region (lower) in (A), demonstrating the boundary between CNDCs and endocardially derived cells (ENDCs) in the conal cushions. C: Higher magnification of boxed region (upper) shown in A. This section was immunostained for Isl1 and illustrates the Isl1+ and lacZ- cells present in the developing walls of the outlet. D: Transverse section through an E13 heart showing the CNDCs contribution to the semilunar valves, and the absence of CNDCs in the atrioventricular (AV) cushions. E,F: Higher magnifications of the boxed region in D. Isl1 staining is found in the root of the great vessels and also in the developing leaflets of the semilunar valves (white arrow). G: Tie2-Cre\R26R section comparable to that shown in D. The ENDC and CNDC cell populations in the AV cushions and semilunar valves are mutually exclusive. H,I: These panels demonstrate the Isl1-positive myocardium of the OFT at embryonic day (E) 13, as well as the Isl1+ and Wnt1-Cre-negative cells of the wall of the pulmonary artery. Abbreviations are the same as in previous figures.


Рис.8.
 |  Epicardially derived mesenchyme. A,B: These panels show QCPN staining of a quail-to-chick proepicardial explant chimera at stage Hamburger and Hamilton stage 36. The panels show the significant contribution of the (quail) epicardially derived cells to the atrioventricular (AV) cushion mesenchyme. B is a higher magnification of the boxed region in A. Abbreviations are the same as in previous figures.


Рис.9.
 |  Second heart field-derived mesenchyme. A-C: Transverse serial sections through an embryonic day (E) 11 mouse heart. A,C: The myocardium of the heart is delineated by immunostaining for MLC2a (A) and Nkx2.5 (C). B: Isl1 expression is found in the outflow tract (OFT) myocardium (black arrows) as well as in the OFT cushion mesenchyme (white arrows). Panels D-F: Show the SHF contribution to the venous pole of the heart. D,E: Immunostaining for MLC2a and Nkx2.5. Note that these markers are not expressed in the DMP. F: expression of the SHF marker Isl1 is observed in the foregut mesoderm as well as in the DMP which is protruding into the atrial cavity. G: This cartoon depicts the Isl1 positive tissues (orange) that contribute to both the arterial and venous poles of the heart. Abbreviations are the same as in previous figures.

Развитие сердца из прекардиальной мезодермы в четырехкамерный насос, который поддерживает легочное и системное кровообращение является удивительным процессом. Он связан с развитием кардиальных предшественников в разнообразные типы клеток, включая миокард, эндокард и кардиальную мезенхиму. Каждый из этих типов клеток вносит вклад специфическим образом в образование сердечных камер, проводящей системы и высоко специализированного клапанно-пергородчатого аппарата (Lamers and Moorman,[2002]; Abu-Issa and Kirby,[2007]).
А последние годы наше понимание источника, развития и судьбы соотв. клеточных популяций существенно расширилось. Это обусловлено главным образом появлением сложных трансгенных мышиных технологий. В частности разработка Cre-lox рекомбинационной стратегии (Soriano,[1999]) совершила прорыв в нашей способности изучать судьбы клеток в сердце мыши (de Lange et al.,[2004]) и предоставила способ генерирования нокаутных по ткане-специфичным генам мышей (Park et al.,[2006]; Goddeeris et al.,[2007]). Использование этих мышиных моделей вместе с гистологическим и экспериментально эмбриологическим подходами (Thompson and Fitzharris,[1979]; Kirby et al.,[1985]; Manner,[1993]; Perez-Pomares et al.,[2002a]) включая исследования по мечению клеток (Poelmann and Gittenberger-de Groot,[1999]), помогло идентифицировать основные клеточные популяции, которые вносят вклад на разных стадиях развития четырех-камерного сердца. Эти инструменты оказались критическими для установления сегодня общепринятой парадигмы, что сердца происходит из клеточной популяции прекардиальной мезодермы, обнаруживаемой в первичном и вторичном полях сердца (PHF and SHF, соотв.; Srivastava,[2006]; Abu-Issa and Kirby,[2007]).
Собственно образование сердца критически зависит от вклада мезенхимных клеток из внутри- и вне-кардиального источника. она включает мезенхиму из эндокарда, кардиального нервного гребня, эпикарда и вторичного поля сердца. Рассмотрим происхождение и судьбу этих разных субпопуляций и их роль в кардиальном развитии.

HEART DEVELOPMENT: A BIRDSEYE VIEW


Образование прекардиальной мезодермы обычно рассматривается как первая ступень кардиального развития. В этом процессе специфический субнабор мезодермальных клеток, сгенерированный во время гаструляции эмбриона, мигрирует передне-латерально, чтобы сформировать две двухсторонние сердце-формирующие области (Fig. 1A1). Дифференцировка этих клеток прекардиальной мезодермы ведет к формированию миокардиального и эндокардиального предшественников (Lough and Sugi,[2000]) , которые в комбинации формируют, т. наз. primary heart field (PHF). Как и эмбриональные складки, эти две области сливаются, чтобы сформировать кардиальный полумесяц (Fig. 1A2). Боковое слияние кардиального полумесяца по эмбриональной срединной линии приводит к образованию первичной сердечной трубки (Fig. 1A3; Abu-Issa and Kirby,[2007]; Moorman et al.,[2007]). Это более или менее линейная сердечная трубка первоначально подвешена по всей своей длине к остальной части эмбриона с помощью дорсального mesocardium (Fig. 1B). Происходящая из PHF сердечная трубка состоит из миокардиального наружного покрова, который отделен от внутренней эндокардиальной трубки с помощью бесклеточного матрикса, обычно обозначаемого как кардиальный гель cardiac jelly (CJ; Eisenberg and Markwald,[1995]). По ходу развития первичная сердечная трубка удлиняется с артериального и венозного полюсов. Во время этого события трубчатое сердца образует петлю вправо (Manner,[2004]). Чтобы приспособиться к этому росту и ремоделированию дорсальный мезокардий постепенно дезинтегрируется в середине (Drake et al.,[2006]), приводя к тому, что сердечная трубка в конечном итоге оказывается соединена с остальной частью тела только посредством оставшейся части мезокардия на краниальном и каудальном концах сердца (Fig 1A4,C). Ингибирование дезинтеграции дорсального мезокардия с помощью , напр., воздействия VEGF на ранних эмбриональных стадиях, приводит к нарушению петлеобразования (Drake et al.,[2006]).
Серия недавних исследований продемонстрировала, что четырехкамерное сердце только частично происходит из PHF и что существует потребность в клетках, источником которых является др. пул клеток кардиальных мезодермальных предшественников, наз. secondary heart field (SHF), которое также принимает участие в развитии сердца. Являются ли PHF и SHF двумя настоящими дискретными единицами всё ещё предмет споров. Наиболее тщательное описание онтогенетических аспектов PHF и SHF вне рамок данного исследования (см. Abu-Issa and Kirby,[2007]; Moorman et al.,[2007]). В контексте данного исследования, однако важно отметить, что клетки, которые происходят из SHF имеют иной характерный паттерн экспрессии генов, напр., они экспрессируют LIM гомеодоменовый фактор Islet 1 (Isl1) и вносят вклад в развитие сердца на более поздней стадии (Kelly et al.,[2001]; Cai et al.,[2003]; Verzi et al.,[2005]). Профиль экспрессии SHF-специфических генов, также как и тот факт, что клетки SHF содержат транскрипционные элементы, которые позитивно регулируют экспрессию генетических маркеров, таких как конструкция AHF-Mef2C, делает возможным определение вклада и судьбы клеток SHF (Kelly et al.,[2001]; Cai et al.,[2003]; Verzi et al.,[2005]). Из недавних исследований вызрела концепцпия, что PHF преимущественно вносит вклад в предсердия, атриовентрикулярное соединение и левый желудочек. Тракт оттока, правый желудочек и компоненты венозного полюса, как полагают, происходят из SHF (Srivastava,[2006]).
Когда сердце проходит через стадию петлеобразования и продолжает расти за счет добавления клеток из SHF, то соотв. камеры соотв. увеличиваются как и в результате относительно высоких уровней пролиферации миокарда камер (Moorman and Christoffels,[2003]). Как результат этих ремоделирующих событий будущие сегменты сердца становятся распознаваемы и приобретают всё более дефинитивное положение. Примечательно, что на этой стадии (~[E] 5-9 у мышей, Hamburger and Hamilton [HH] ст. HH16-HH17 у кур, 4 недели у человека) все развивающиеся компоненты сердца всё ещё в основном расположены в виде серии и соотв. сегментное расположение всё ещё нуждается в установлении (Fig. 1D).
По ходу петлеобразования кардиальный гель, который первоначально обнаруживается распределенным более или менее униформно по всей трубке, начинает накапливаться в атриовентрикулярном соединении (atrioventricular junction (AVJ)) и outflow tract (OFT; Fig. 1D). В то же самое время гель начинает исчезать в др. частях сердца и эндокард действительно оказывается распластанным на миокарде развивающихся камер. Локальные вздутия кардиального геля в AVJ и OFT обычно обозначают как подушки. Они богаты компонентами extracellular matrix (ECM) и постепенно заполняются в разной степени разными субпопуляциями кардиальной мезенхимы (Schroeder et al.,[2003]). Происхождение и степень колонизации разных мезенхимных субпопуляций оказывает выраженное влияние на судьбу этих тканей и их специфический вклад в valvuloseptal морфогенез. Мы хотели бы впервые описать соотв. мезенхимные структуры в анатомическо/морфологической перспективе и обсудить их генеральные функции во время кардиального морфогенеза.

CARDIAC MESENCHYMAL STRUCTURES




AV Cushions


Мезенхимные структуры, наиболее часто изучаемые в развивающемся сердце, без сомнения AV подушки. Хорошо известно, что они играют существенную роль в образовании AV клапанов и компонентов AV перегородки (Schroeder et al.,[2003]; Wessels and Sedmera,[2003]; Kruithof et al.,[2007]). Верхние и нижние подушки (Fig. 2A,A,D), также известные как главные подушки, формируются первыми. Их развитие сопровождается появлением двух латеральных подушек, которые обнаруживаются на левой и правой стороне AV соединения, соотв. (Wessels et al.,[1996]; de Lange et al.,[2004]; Fig. 2B,B,D). Исторически, основные AV подушки привлекали основное внимание исследователей. Важно понять, что они являются тканями, обычно выделяемыми при изучении epithelial-to-mesenchymal transformation (EMT) с использованием метода коллагенового геля (Runyan and Markwald,[1983]). Поэтому необходимо отметить, что сегодняшняя информация о молекулярной регуляции EMT получена в этих in vitro исследованиях, в основном касающихся основных подушек. Нет информации о пространственно-временных отличиях в экспрессии факторов, как известно, участвующих в регуляции EMT (growth factors, transcription factors, receptors) в AV миокарде или AV эндокарде, которые лежат в основании этого феномена.
Каждая индивидуальная AV подушка играет специфическую и критическую роль в клапанно-перегородчатом развитии. Тем не менее латеральные AV подушки часто игнорируются. правая латеральная подушка вносит вклад в комбинации с миокардом AV канала, чтобы сформировать anterosuperior створку и заднюю створку трехстворчатого клапана, тогда как в левом AV соединении левая латеральная подушка участвует в образовании пристеночной створки клапана (Fig. 2C,C,E; Lamers and Moorman,[2002]; Wessels and Sedmera,[2003]; de Lange et al.,[2004]). Необходимо отметить, что производные этих боковых подушек могут быть вовлечены во многие врожденные и приобретенные аномалии клапанов, включая, но не ограничиваясь, Ebstein's anomaly, AV valve insufficiency, valve prolapse и mitral/tricuspid stenosis. Несмотря на их выдающиеся размеры в раннем развитии, основные подушки играют относительно незначительную роль в формировании створок AV клапанов. Верхняя AV подушка, также известная как anterosuperior или вентральная подушка, вносит вклад в аортальную створку митрального клапана, тогда как нижняя AV подушка. также известная как posteroinferior или дорсальная подушка, участвует в формировании перегородчатой створки трехстворчатого клапана, относительно позднее событие в valvuloseptal морфогенезе. Фактически основной вклад слияния основных AV подушек (Fig. 2B,B,C) заключается в образовании AV мезенхимного комплекса (Snarr et al.,[2007b]). Этот комплекс формируется по срединной линии общего AV канала и ведет к разделению левого и правого AV сообщения (Fig. 2C,D). недавняя работа четко продемонстрировала, что помимо основных AV подушек, собственно AV разделение также нуждается в комбинации двух дополнительных мезенхимных структур; в мезенхимной шапочке на ведущем крае первичной межпредсердной перегородки и в dorsal mesenchymal protrusion (DMP; Snarr et al.,[2007b]).

Mesenchymal Cap of the Primary Atrial Septum

По сравнению с основными AV подушками, шапочка является относительно небольшой мезенхимной структурой. Она первоначально образуется как небольшая подобная подушке ткань на зачатке первичной межпредсердной перегородки (Fig. 3A,B). По мере роста перегородки она становится выступающим гребнем на ведущем крае миокардиальной части перегородки (Fig. 3C,D) (Arrechedera et al.,[1987]; Wessels et al.,[2000]). Когда перегородка удлиняется и спускается в атриальную полость, то шапочка помогает закрыть первичное атриальное отверстие, тем самым отделяет левое предсердие от правого. Кперди шапочка продолжается в верхнюю AV подушку, тогда как кзади она является мезенхимным продолжением dorsal mesenchymal protrusion (DMP; Wessels et al.,[2000]; Snarr et al.,[2007b]) (Fig. 3J). Экспансия основных AV подушек в комбинации с их слиянием с шапочкой и DMP, приводи к формированию AV мезенхимного комплекса (Fig. 3K). Сформированный AV мезенхимный комплекс не только отделяет левое от правого AV соединения, но и также служит якорем для мышечных компонентов атриальной (Fig. 3K) и вентрикулярной перегородки.

Dorsal Mesenchymal Protrusion

DMP является тельцем из мезенхимы на венозном полюсе сердца (Wessels et al.,[1996],[2000]), которое является продолжением мезодермы, обнаруживаемой между передней кишкой и дорсальным mesocardium (Fig. 3G-I). Эта мезенхимная ткань или, по крайней мере, часть её первоначально была описана His как spine of the vestibule или spina vestibuli (His,[1880]). В своей работе он описал её как треугольный мезенхимный клин, который распространяется в вентральный аспект сердца из дорсальной стенки атриальной полости (His,[1880]). В серии иммуногистохимических исследований, осуществленных на сердце человека, мы ввели термин dorsal mesenchymal protrusion (DMP), т.к. он наиболее аккуратно отражает его гистологические и анатомические характеристики (Wessels et al.,[2000]). Мы продемонстрировали, что эта мезенхимная структура (Fig. 3G-I), которая тесно ассоциирует с дорсальным mesocardium, непрерывна с шапочкой primary atrial septum (PAS) и мезенхимой AV подушки. Более того, мы продемонстрировали, что развивающаяся пульмональная вена, которая первоначально является структурой срединной линии (Fig. 3E,F), становится в кончном итоге расположенной на наиболее левом крае DMP, т.к. эта ткань начинает вклиниваться в атриальную полость (Fig. 3G-I; Webb et al.,[1998]; Wessels et al.,[2000]). В более недавних исследованиях на мышах мы показали, что DMP является интегральной частью AV мезенхимного комплекса (Fig. 3J,K; Snarr et al.,[2007a],[b]). Клиническое значение возрастающего нашего знания относительно развития DMP демонстрируется несколькими исследованиями, которые строго показали, что нарушения развития DMP могут быть одним, если не главным из факторов в этиологии атриальных и атриовентрикулярных дефектов (Sharratt et al.,[2003]; Snarr et al.,[2007a]; Wirrig et al.,[2007]; Goddeeris et al.,[2008]).

OFT Cushions

После перестройки кардиального геля две выдающиеся удлиненные подушки можно различить в развивающемся тракте оттока сердца млекопитающих (Fig. 4). Они чаще всего обозначаются как перегородчатые или пристеночные гребни (Ya et al.,[1998]; Perez-Pomares et al.,[2003]). Внутри этих гребней мы можем различить проксимальный и дистальный компоненты. Проксимальные мезенхимные компоненты (т.e., в месте соединения с правым желудочком), обозначаются как conal подушки (Fig. 4A,B,E). Они сливаются во время развития, формируя conal перегородку. которая разделяет аортальные и пульмональные компоненты выхода (Fig. 4C). Мускулинизация этой первоначально мезенхимной перегородки, приводит к формированию мышечной перегородки выхода (outlet-septum) (Fig. 4C,D) (van den Hoff et al.,[1999]; Kruithof et al.,[2003]; Moralez et al.,[2006]). Эта мускулинизация устраняет мезенхимную непрерывность между проксимальной частью гребня перегородки и верхней AV подушкой (Christoffels et al.,[2000]). Наиболее дистально локализованная OFT мезенхимная ткань (т.e., вблизи аортального мешка) обычно обозначается как truncal гребень (Fig. 4A,B,E). Ремоделирование наиболее дистальных компонентов приводит к образованию аортальных и пульмональных полулунных клапанов (Fig. 4D). Кроме того, truncal гребни используются также в комбинации с кардиальным нервным гребнем (see below), при образовании аортикопульмональной перегородки. Это напоминает ситуацию в AV соединении, два незначительно выступающих мезенхимных OFT гребня могут наблюдаться в дополнение к основным (septal и parietal) OFT гребням. Эти структуры известны как интеркалируемые гребни (Kramer,[1942]). Как и в случае с боковыми AV подушками их развитие привлекло мало внимания.

Subepicardial Mesenchyme

Во время поздних стадий петлеобразования целомическая спланхноплевра дает распознаваемый кластер клеток, обычно обозначаемых как proepicardium (Fig. 5A). У млекопитающих эти клетки представлены самостоятельным набором мезотелия из septum transversum, обнаруживаемым по экспрессии WT1 (Moore et al.,[1999]). Затем клетки из проэпикарда достигают миокардиальной поверхности сердца и формируют эпителиальный клеточный слой, известный как эпикард. Во время ранних стадий развития эпикарда внеклеточное, богатое матриксом субэпикардиальное пространство, отделяющее эпителий эпикарда от подлежащего миокарда, обнаруживается во многих местах. Это субэпикардиальное пространство сходно с кардиальным гелем, обнаруживаемым между эндокардом и миокардом на ранних стадиях, но в противоположность той ситуации с кардиальным гелем ранних стадий, субэпикардиальные пространства всегда содержат мезенхимные клетки. Эти клетки происходят из эпикардиального EMT, что снова очень сходно с EMT, обнаруживаемым в тканях подушек. Информация о регуляции эпикардиального EMT появляется медленно, На поздних стадиях развития большая часть эпикарда становится действительно распластанной поверх миокарда (сравнимо с кардиальным гелем эндокарда). Имеются, однако немного важных областей, где накапливается суэпикардиальная мезенхима, а именно, в вентрикулоартериальном соединении (Fig. 5B), в межжелудочковой борозде и на AV соединении (Fig. 5C). Накопление и конденсация эпикардиальной мезенхимы в этих бороздах связаны с формированием основных компонентов коронарной сети. Роль epicardially derived cells (EPDCs) в этом процессе хорошо известна (Perez-Pomares et al.,[2002a]; Lie-Venema et al.,[2007]). Др. важная функция эпикардиальной AV борозды заключается в образовании фиброзного кольца, которое отделяет миокард атриальных от вентрикулярных камер (Fig. 5D-G). В серии ремоделирующих событий на AV соединении, мезенхимная ткань эпикардиальной борозды и компонентов ткани AV подушек сливаются по нижней границе эмбрионального AV миокарда, тем самым происходит электрическая изоляция (insulating), за исключением центральной оси AV проводящей системы, атриальной и вентрикулярной миокардиальной структуры (Wessels et al.,[1992],[1996]). Это критический процесс в развитии сердца, т.к. неполное разделение атриального и вентрикулярного работающего миокарда может приводить к дополнительным AV путям, как это наблюдается при Wolff-Parkinson-White синдроме (Pritchett et al.,[1980]).

ORIGIN AND FATE OF CARDIAC MESENCHYME


Вычленение различных мезенхимных клеточных популяций во время развития в соотв. структурах, описанных выше, является критическим для понимания происхождения, судьбы и функции кардиальной мезенхимы. Большая часть более ранней информации получена на модельных системах, таких как эмбрионы кур и перепела. В последние годы наше знание улучшилось с использованием мышиных моделей, в которых экспрессия Cre-recombinase управляется с помощью промотора ткане-специфическим образом. Скрещивание таких мышей с ROSA26 репортерными (R26R) мышами вызывает необратимую экспрессию lacZ во всех клетках, а также в дочерних клетках, которые экспрессируют Cre (Soriano,[1999]). Это позволяет отслеживать генетические клоны у мышей в любой временной точке после рекомбинации. Такие мыши также предоставляются неоценимыми для продукции вызываемых условиями нокаутных животных. Если использовать в комбинации с трансгенными мышами, у которых интересующий ген мишень фланкирован с помощью loxP сайтов, то делеция гена мишени может быть достигнута в клетках. которые экспрессируют Cre.

Endocardially Derived Mesenchyme


AV cushions.

30 лет тому назад основополагающее исследование Markwald с коллегами выявило, что первоначально бесклеточные AV подушки становятся mesenchymalized в результате EMT эндокардиальных клеток, которые выстилают подушки (Markwald et al.,[1977]; Bolender and Markwald,[1979]). Большая часть информации об эндокардиальном EMT получена с помощью in vitro collagen assays, разработанный для оценки EMT после кардиальных эксплантов, содержащих эндокард подушек, помещенный на трехмерный collagen type I гель (Bernanke and Markwald,[1982]). Эта широко используемая техника позволила подразделить EMT путем определения последовательной инвазии коллагенового геля endocardially derived cells (ENDCs). Используя этот подход, было установлено, что сигналы от соседнего AV миокарда необходимы для прохождения нормального EMT (Eisenberg and Markwald,[1995]). Несколько AV-экспрессирующих ростовых факторов было идентифицировано, которые играют важную роль в формировании AV подушек (Schroeder et al.,[2003]). Сюда входят bone morphogenetic proteins 2 и 4 (BMP2, BMP4; Lyons et al.,[1990]; Yamagishi et al.,[1999]; Yamada et al.,[2000]; Sugi et al.,[2004]), transforming growth factor-beta 2 (TGFβ2; Dickson et al.,[1993]; Brown et al.,[1996]; Romano and Runyan,[2000]; Camenisch et al.,[2002]), TGF3 (Potts et al.,[1991]; Nakajima et al.,[1998]; Nakajima et al.,[1999]), vascular endothelial growth factor (VEGF; Dor et al.,[2001]), and fibroblast growth factor (FGF; Sugi et al.,[1995]). Гистологические и in vitro исследования четко показали, что мезенхима AV подушек принципиально генерируется посредством эндокардиального EMT, парадигма, которая была подтверждена в исследованиях с использованием специфичных для эндокарда Cre мышей в комбинации с Rosa26R репортерными мышами. В частности исследования с использованием мышей, экспрессирующих Cre-recombinase , управляемую с помощью промотора специфичной для эндотелия рецепторной тирозин киназой, Tie2, показали, что (действительно) все мезенхимные клетки в AV подушках (основных и латеральных), также как и клетки мезенхимной шапочки на первичной предсердной перегородке имеют эндокардиальное происхождение (Fig. 6A-D). Эти исследования также продемонстрировали, что постнатальная судьба ENDCs строго ограничена фиброзной тканью, которая составляет створки AV клапанов (de Lange et al.,[2004]). Из 4-х разных мезенхимных субпопуляций, которые дают AV мезенхимный комплекс, DMP единственная, которая не содержит мезенхимных клеток, экспрессирующих Tie2 (Fig. 6C,D), показывая тем самым. что DMP мезенхима имеет др. онтогенетическое происхождение (Mommersteeg et al.,[2006]; Snarr et al.,[2007b]).
Дополнительное понимание биологии эндокардиальных клеток и развития AV подушек было достигнуто с помощью стратегии условных нокаутов на endothelial-Cre мышах, ка было описано выше. Эти исследования выяснили важные специфичные для эндокарда роли для серии генов пути. который управляет образование подушек, включая Gata4 (Rivera-Feliciano et al.,[2006]), Sox9 (Lincoln et al.,[2007]), Nf1 (Gitler et al.,[2003]), HB-EGF (Nanba et al.,[2006]), TGF (Jiao et al.,[2006]), и BMP (Song et al.,[2007]).

OFT cushions.

Учитывая общее гистологической сходство между AV подушками и удлиненными мезенхимными подушками OFT, было предположено, иногда до сих пор предполагается. что мезенхима занимающая OFT подушки имеет сходное происхождение с таковым в AV подушках. Однако, Tie2-cre исследования в комбинации с многочисленными элегантными исследованиями, продемонстрировавшими вклад кардиального нервного гребня в развитие OFT (see below), установили, что вклад происходящих из эндокарда клеток в мезенхимную популяцию OFT фактически очень ограничен и что ENDCs в основном обнаруживаются только в наиболее проксимальной части conal подушек и в наиболее дистальной части truncal гребней (Fig. 6E,F), где они совместно с cardiac neural crest-derived cells (CNDCs) и клетками, происходящими из вторичного поля сердца, вносят вклад в формирование створок полулунных клапанов. Одним из нерешенных вопросов, связанным с развитием OFT является, каков механизм, который регулирует компартментализацию ENDCs и CNDCs в развивающейся ткани подушек OFT (Fig. 6E-H).

Cardiac Neural Crest and OFT Development


Кардиальный нервный гребень располагается между отической плакодой и 4-м сомитом. Клетки, происходящие из этой части нервного гребня, как известно, играют важную роль в сердечно-сосудистом развитии (Hutson and Kirby,[2003]). После прохождения нейроэктодермальной EMT трансформации, эти экто-мезенхимные cardiac neural crest derived cells (CNDCs) мигрируют в направлении сердца, проходя через третью, четвертую и шестую фарингеальные дуги и внося вклад в разделение OFT, а также в развитие полулунных клапанов (Nakamura et al.,[2006]; Hutson and Kirby,[2007]). CNDCs также вносят вклад в развитие крупных артерий, железистой ткани шеи и в парасимпатическую и симпатическую иннервацию сердца (Verberne et al.,[1998]; Hildreth et al.,[2007]; Hutson and Kirby,[2007]). Первое существенное указание на важность этих клеток в кардиальном развитии получено в начале 1980s. Созданием одной из первых экспериментальных моделей врожденного порока сердца, Kirby с коллегами показали, что пертурбации в области CNC приводят к дефектам образования aorticopulmonary перегородки, нарушению функции кардиомиоцитов и неправильному формированию паттерна крупных сосудов, а также к различным аномалиям, не связанных с сердечно-сосудистой системой (Kirby et al.,[1983],[1985]). Птичья система также оказалась ценной для облегчения первых исследований по картированию судеб CNDCs. Используя технику, такую как химеры перепел-курица (Phillips et al.,[1987]; Miyagawa-Tomita et al.,[1991]) и мечение ретровирусом CNDCs с lacZ (Poelmann et al.,[1998]), были пределены вклады в специфические ткани этих клеток. Неудивительно, что места предназначения CNDCs совпадают с местами сердечно-сосудистых дефектов, наблюдаемых при устранении нервного гребня (Hutson and Kirby,[2003]). Эти исследования составили важную основу нашего сегодняшнего понимания вклада нервного гребня в сердечно-сосудистое развитие. Вплоть до конца 1990s, перепел и курица были модельными система выбора для изучения судьбы CNDCs в контексте врожденных пороков сердца. Важная информация о судьбе и функции CNDCs в системах млекопитающих была получена позднее, напр., после открытия экспрессии белка щелевых соединений Connexin 43 (Cx43), в презумптивной мезенхиме. происходящей из кардиального нервного гребня (Lo et al.,[1997]). Генерация трансгенных мышей, у которых экспрессия lacZ управлялась с помощью промотора Cx43 в клетках нервного гребня, но не в миокардиальных клетках, предоставила первую модель млекопитающих с меченными репортерным геном в CNDCs (Waldo et al.,[1999]). Появление Cre-lox технологии предоставило важную возможность для улучшения и расширения исследований судеб CNDC у мышей путем раннего, необратимого мечения клеток нервного гребня и сделало возможным определение локализации CNDC в любом месте и в любой временной точке развития после рекомбинации (Jiang et al.,[2000]). Получены множественные мышиные модели для картирования судеб нервного гребня, среди них наиболее распространены модели, использующие промоторы Wnt1, Pax3 и P0 для управления Cre-recombinase (Lee et al.,[1997]; Jiang et al.,[2000]; Engleka et al.,[2005]). Хотя были описаны расхождения между разными моделями, , однако все модели давали в целом очень сходный паттерн клеточных судеб у мышей с тем, что описан у кур (Jiang et al.,[2000]; Nakamura et al.,[2006]; Hutson and Kirby,[2007]). В развивающемся OFT, CNDCs вносят существенный вклад в aorticopulmonary septum (APS) и truncal гребни (Jiang et al.,[2000]; Engleka et al.,[2005]; Nakamura et al.,[2006]).

NEURAL CREST CELLS AND THE TRUNCAL RIDGES


Трункальные грtбни вносят вклад в образование полулунных клапанов и аортико-пульмональную перегородку. Эти ткани массивно занимаются CNDCs (Fig. 7A-C; Hutson and Kirby,[2007]). Специфическая роль CNDCs в развитии этих гребней, , однако неясна. Это осложнено тем фактом, что эти ткани получают также мезенхимные вклады в результате эндокардиального EMT (see above and Fig. 7G) и из SHF (Fig. 7E,F,I; Sun et al.,[2007]) Важно отметить, что CNDCs также как и клетки SHF вносят вклад в полулунные клапаны и сосудистые стенки крупных артерий у их корней (Fig. 7E,F,I; Waldo et al.,[2001]). Интимное простренственно-временное развитие CNDCs в трункальных гребнях вместе с клетками, производными SHF, подчеркивает важность понимания регуляции и передачи сигналов между этими двумя разыми популяциями клеток.
NEURAL CREST CELLS AND THE CONAL CUSHIONS


Слияние conal подушек (Fig. 6E-H) приводит к образованию мезенхимной перегородки, которая разделяет выходы из левого и правого желудочков. Наиболее проксимальная часть conal перегородки состоит из клеток, производных эндокарда (Fig. 6E,F), тогда как более дистально расположенная мезенхима происходит преимущественно из нервного гребня (Fig. 7A,B). Смешанные с этими клеточными популяциями мезенхимные клетки обнаруживают, что происходят из вторичного поля сердца. Нет исследований химер перепел-курица, которые бы предоставили доказательства, что клетки, происходящие из эпикарда вносят вклад в эту мезенхимную структуру и этот вопрос не исследовался в недавних работах по определению судеб клеток эпикарда у мышей (Cai et al.,[2008]; Zhou et al.,[2008]). Заслуживает внимания то. что эпикард на поверхности OFT птиц действительно происходит из цефалической части перикарда, расположенной вблизи аортального мешка скорее, чем из самого proepicardium (Gittenberger-de Groot et al.,[2000]; Perez-Pomares et al.,[2003]). Проксимальная часть мезенхимной перегородки постепенно замещается кардиомиоцитами, которые образуют мышечную часть перегородки выхода. Очень мало известно о механизме. с помощью которого этот процесс осуществляется. Были предположены две основные парадигмы: myocardialization, которая описывает активное врастание существующего миокарда, окружающего перегородку выхода и трансдифференцировка мезенхимы в миокард мезенхимы подушек OFT. Аномальное развитие CNDCs ассоциирует с пертурбациями миокардиализации (Waller et al.,[2000]). Т.к. хороши известно из исследований по картированию судеб, что ни клетки нервного гребня, ни происходящие из эндокарда клетки не дифференцируются в кардиомиоциты (Jiang et al.,[2000]; de Lange et al.,[2004]; Nakamura et al.,[2006]), то роль CNDCs в развитии мышечной перегородки выхода всё ешё остается неясной, особенно из-за того, что большинство клеток нервного гребня подвергаются апоптозу на средних и поздних сроках беременности. Предполагается, что CNDCs могут играть важную роль в передаче сигналов или в межклеточных взаимодействиях между разными типами клеток в развивающемся OFT. Такие взаимодействия, как полагают, происходят между CNDCs и клетками из SHF (Goddeeris et al.,[2007]; Cooley et al.,[2008]), и между CNDCs и ENDCs (Komatsu et al.,[2007]). Получение дальнейшей информации об этих взаимодействиях и взаимодействиях между CNDCs и миокардиальными клетками без сомнения улучшат наше пони мание роли CNDCs в развитии OFT.

The (pro)Epicardium


После образования эпителия эпикарда из proepicardium, EMT приводит к образованию субэпикардиальной мезенхимы (Perez-Pomares et al.,[1997]; Dettman et al.,[1998]). EPDC очень инвазивны по природе. Исследования клеточных судеб, в частности в сердце птиц, показало, что субпопуляция EPDCs мигрирует в стенку миокарда желудочков, где они становятся интерстициальными фибробластами или далее дифференцируются в коронарный эндотелий и коронарные гладкомышечные клетки (Perez-Pomares et al.,[2002b]). Исследования с эксплантами проэпикарда, в которых проэпикард донора перепела трансплантировался на той же стадии куриными реципиентам, продемонстрировали, что EPDCs также мигрируют в и смешиваются с происходящей из эндокарда мезенхимой AV подушек (Fig. 8; Dettman et al.,[1998]; Gittenberger-de Groot et al.,[1998]; Manner,[1999]; Wessels and Perez-Pomares,[2004]). Очень мало известно о специфической функции этого субнабора EPDCs. Возможно, что большинство, если не все, EPDCs в подушках в конечном итоге погибают, т.к. в действительности не обнаруживаются клетки, происходящие из эпикарда в более зрелых клапанах (de Lange et al.,[2004]).
Важность EPDCs для кардиального развития была продемонстрирована с помощью серии исследований, в которых развитие проэпикарда ингибировали экспериментально. Эти in ovo манипуляции, с помощью которых proepicardium или удалялся или клетки проэпикарда были неспособны достигнуть поверхности сердца в соотв. время, приводили к спектру кардиальных пороков, включая истончение стенки желудочков, аномалии коронарной системы и дисплазию AV подушек (Perez-Pomares et al.,[2002b]). Миграция и дальнейшее развитие слоя эпикардиальных клеток базируется на коммуникациями между эпикардом и подлежащим миокардом. Поэтому неудивительно, что пертурбации генов, участвующих в этом взаимодействии, дают дефекты, напоминающие таковые у экспериментальных птичьих моделей. Напр., мыши, у которых экспрессия миокардиальных генов VCAM1 (Kwee et al.,[1995]) и FOG-2 (Tevosian et al.,[2000]), и мыши. у которых эпикардиальные гены WT1 (Moore et al.,[1999]) и alpha-4 integrin (Yang et al.,[1995]) в нокауте, все они характеризуются аномальным развитием коронарных сосудов и в большинстве случаев гипоплазией миокарда желудочков. Это ведет к общей концепции, что на ранних стадиях развития эпикарда избранные гены, экспрессирующиеся в миокарде и эпикарде, важны для установления эпикардиальной выстилки сердца и что этот эпикард и EPDCs, в свою очередь, важны для дальнейшего развития, созревания и пролиферации подлежащего миокарда.
До недавнего времени действительно все важное о судьбе EPDCs было получено в исследованиях на сердце птиц (Manner,[1999]; Wessels and Perez-Pomares,[2004]; Lie-Venema et al.,[2007]). Экспланты проэпикарда между перепелом и курицей продемонстрировали, что клетки, происходящие из проэпикарда донора перепела вносят вклад в различные типы клеток, включая коронарный эндотелий, коронарные гладкомышечные клетки и субпопуляцию мезенхимных клеток AV подушек (Dettman et al.,[1998]; Wessels and Perez-Pomares,[2004]). Будучи эксплантированными в коллагеновый гель проэпикардиальные клетки могут подвергаться миокардиальной дифференцировке (Kruithof et al.,[2006]). Однако in ovo проэпикардиальные экспланты не обнаруживают вклада клеток, происходящих из проэпикарда, в миокардиальные структуры (Manner,[1999]; Wessels and Perez-Pomares,[2004]). Исследования судеб проэпикардиальных клеток у птиц находятся в резком контрасте с находками недавних исследований на мышах. Используя две независимо полученные линии epicardial-cre мышей (Cai et al.,[2008]; Zhou et al.,[2008]), обе группы продемонстрировали, что клетки. происходящие из эпикарда, вносят вклад в субпопуляцию кардиомиоцитов, концентрирующихся в межжелудочковой перегородке. Кроме того, оба исследования подтвердили. что вклад происходящих из эпикарда клеток в коронарный эндотелий является наименьшим из всех. Это кажущееся расхождение между онтогенетическим источником коронарного эндотелия, может быть частично объяснено присутствием Flk1-экспрессирующих, Tbx18-негативных, эндотелиальных предшественников в проэпикарде на ст. ED9.0 (Cai et al.,[2008]).
Сходная ситуация в развивающемся сердце птиц (Manner,[1999]; Wessels and Perez-Pomares,[2004]; Lie-Venema et al.,[2007]), исследования на мышах также подтверждают вклад EPDCs в мезенхиму AV подушек (Cai et al.,[2008]; Zhou et al.,[2008]). Эти результаты довольно трудно примирить с исследованиями судеб Tie2-Cre/ROSA26R эндокардиальных клеток, при которых все мезенхимные клетки подушек, по-видимому, имеют эндокардиальное происхождение (de Lange et al.,[2004]; Snarr et al.,[2007b]).

Second Heart Field


Right ventricle (RV) and outflow tract (OFT).

Как описывалось выше, серия работ, опубликованных в последние 10 лет, привела к новой, общепринятой концепции, что миокард RV и OFT развивается из кардиогенных мезодермальных клеток предшественников из т. наз. вторичного поля сердца (SHF). Клетки SHF , как было установлено, локализуются в области, которая кпереди и медиальнее первичного поля сердца (PHF) , находящегося в кардиальном серпе (Kelly et al.,[2001]; Mjaatvedt et al.,[2001]; Waldo et al.,[2001]; Verzi et al.,[2005]). В последние годы исследования SHF были облегчены с открытием некоторых генов, которые обнаруживают специфичный для SHF паттерн экспрессии. Fibroblast growth factor 10 (FGF10), был идентифицирован с помощью анализа трансгенных мышей с инсерционной мутацией в области энхансера FGF10, (Kelly et al.,[2001]). Характеристика паттернов экспрессии nlacZ insert, управляемого с помощью FGF10 регуляторных элементов, выявило экспрессию FGF10 в фарингеальной мезодерме, OFT и RV, наблюдения. которые были подтверждены гибридизацией in situ (Kelly et al.,[2001]). Др. гены, включая LIM гомеодоменовый транскрипционный фактор Islet 1 (Isl1), также обнаруживали сходный паттерн экспрессии в клетках SHF (Cai et al.,[2003]; Sun et al.,[2007]). Характеристика экспрессии Isl1 в клетках SHF оказалась удобным инструментом для установления вклада SHF в развивающееся сердце. Иммуногистохимическое Isl1 печение позволило выявить клетки SHF, которые были недавно добавлены к сердцу. SHF клетки, которые были добавлены на более ранних стадиях не могут быть выявлены этим способом, т.к. они уже потеряли свою экспрессию Isl1 как результат дальнейшей дифференцировки. Sf;yj jотмтить, что когда использовали Isl1-cre мышей для отслеживания клонов, то обе эти популяции метились и были неотличимы (Sun et al.,[2007]). На Figure 9 продемонстрировано, что SHF клетки не только вносят вклад в стенку миокарда удлиняющегося OFT, но и также в субпопуляцию мезенхимы развивающихся OFT подушек (Fig. 9A-C,G). Не совсем ясно, мигрируют ли эти мезенхимные клетки из SHF источника в подушки (cf CNDCs) или появляются в подушках как результат EMT эндокардиальных клеток, происходящих из SHF. Важно отметить, что кардиальный фенотип Isl1-дефицитных мышей включает тяжелые аномалии OFT (Fig. 9A-C) и RV (Cai et al.,[2003]), но что механизмы, которые приводят к подобным уродствам, ещё не выяснены. Дальнейшие успехи в области будут достигнуты с идентификацией Isl1-зависимого SHF-ограниченного энхансера, обнаруженного для myocyte enhancement factor gene 2c (Mef2c; Dodou et al.,[2004]; Verzi et al.,[2005]). Генерация трансгенных мышей с экспрессией Cre управляемым с помощью SHF-экспрессирующего элемента сделает возможным более детальное изучение специфичности делеции гена в SHF. Эти исследования предоставят важную информацию о молекулярных путях, которые регулируют вклад SHF в сердце, включая канонический Wnt/β-catenin (Ai et al.,[2007]; Lin et al.,[2007]), fibroblast growth factor 8 (Fgf8; Park et al.,[2006]), SHH (Lin et al.,[2006]; Goddeeris et al.,[2007]) и BMPs (Yang et al.,[2006]).

Dorsal mesenchymal protrusion (DMP).


Кстати, большинство опубликованных исследований о SHF сфокусировано на его роли в развитии переднего полюса сердца. Хотя некоторые исследования генной экспрессии и картирования судеб продемонстрировали вклад SHF в кардиальный тракт притока (Cai et al.,[2003]; Kelly,[2005]; Christoffels et al.,[2006]; Sun et al.,[2007]), но до недавнего времени очень мало было известно о специфической роли производных SHF в развитии этой части сердца. Более того, не предложено механизмов, объясняющих аномалии тракта притока, которые проявляются в отсутствие специфических связанных с SHF генов (Abu-Issa et al.,[2002]; Cai et al.,[2003]; Lin et al.,[2006],[2007]; Yang et al.,[2006]; Ai et al.,[2007]).
Как описано выше, наши исследования с использованием Tie2-Cre/R26R инструмента картирования эндотелиальных судеб, установили путем элиминации, что DMP не происходит из популяции мезенхимы в результате EMT (Mommersteeg et al.,[2006]; Snarr et al.,[2007b]). В последующих исследованиях мы и др. установили, что DMP является фактически мезенхимным производны из SHF (Fig. 9D-F), демонстрируя тем самым важную роль SHF в формировании атриовентрикулярного комплекса (Snarr et al.,[2007a]; Goddeeris et al.,[2008]). Более того, мы установили, что в противоположность судьбе верхней и нижней AV подушек, которые формируют аортальную створку митрального клапана и septal створку трехстворчатого клапана соотв. (de Lange et al.,[2004]), DMP мезенхима подвергается дифференцировке в миокард (Snarr et al.,[2007a]), формируя тем самым миокардиаьную основу первичной атриальной перегородки (Kim et al.,[2001]; Snarr et al.,[2007b]).
Т.к. имеется множество различий между развитием кардиальных трактов притока и оттока, то необходимо упомянуть, что SHF участвует в разделении обоих концов сердца (Fig. 9G). В предыдущем исследовании мы показали обильную экспрессию Isl1 в aorticopulmonary перегородке (Snarr et al.,[2007a]), экспрессия в DMP также хорошо документирована. Поэтому неудивительно, что неправильное развитие SHF ведет к аномалиям на каждом из концов сердца.

PERSPECTIVES: TAKING CARDIAC MESENCHYME FROM BENCH TO BEDSIDE


First insights into the importance of the DMP and SHF to congenital malformations came, in retrospect, from earlier histological studies on atrioventricular septal defects (AVSDs) also known as AV canal defects and endocardial cushion defects. AVSDs are a commonly diagnosed congenital heart malformation, found in 3-7.5% of all persons with congenital heart defects (Pierpont et al.,[2000]; Calabro and Limongelli,[2006]), and in 25% of people with Down syndrome (DS; Maslen,[2004]). A Complete AVSD is characterized by an ostium primum atrial septal defect (ASD), a ventricular septal defect (VSD), and a common AV valve, leaving a persistent AV canal. For many years the etiology of this defect was largely attributed to maldevelopment of the endocardially derived AV cushion mesenchyme, which prompted the use of the term endocardial cushion defect, which is still used today (Rajagopal et al.,[2007]). Analysis of AVSDs in humans with DS and in the Trisomy 16 (Ts16) mouse model for DS provided compelling evidence that these defects may be associated with perturbed development of the mesenchyme from the cardiac inflow region corresponding to the DMP (Webb et al.,[1999]; Blom et al.,[2003]). Further characterization of DMP development in the Ts16 mouse, using SHF markers, showed clearly that abnormal development of the SHF-derived DMP was associated with the AVSD (Snarr et al.,[2007a]). These findings were subsequently confirmed in other mouse models of AVSD (Goddeeris et al.,[2008]), and shown to be consistent with the inflow phenotypes of many SHF-deleted genes (Abu-Issa et al.,[2002]; Cai et al.,[2003]; Lin et al.,[2006],[2007]; Yang et al.,[2006]; Ai et al.,[2007]). This novel role for the SHF in cardiac development, contributing to AV septation by means of the DMP, represents an important paradigm shift in the etiological mechanisms of the so-called endocardial cushion defect. While the possibility that disrupted endocardial cushion development plays a role in the pathogenesis of AVSDs cannot be excluded, it is clear that cardiac mesenchyme outside of the endocardial cushions, specifically the DMP, is important for normal AV septation.
Сайт создан в системе uCoz